clinicaloncologyКлинический случай в онкологииClinical Case in Oncology3034-14773034-4018ОНКОПРАКТИК10.62546/3034-1477-2024-2-3-79-85clinicaloncology-34Research ArticleКЛИНИЧЕСКИЕ СЛУЧАИCASE REPORTSМиозит с включениями на фоне терапии ингибиторами контрольных точек иммунного ответаImmune checkpoint inhibitor-associated inclusion body myositishttps://orcid.org/0009-0002-8108-579XСарматоваА. С.SarmatovaA. S.

Сарматова Александра Сергеевна - врач-онколог онкологического химиотерапевтического отделения (противоопухолевой лекарственной терапии) № 13 Санкт-Петербургского государственного бюджетного учреждения здравоохранения «Городской клинический онкологический диспансер»

193318, Санкт-Петербург, пр. Ветеранов, д. 56; 199106, Санкт-Петербург, 21-линия В.О., д. 8а

Sarmatova Alexandra Sergeevna

56 Veteranov Ave., St. Petersburg 193318

sashademchenkova@gmail.comhttps://orcid.org/0000-0003-4447-9458ОрловаР. В.OrlovaR. V.

доктор медицинских наук, профессор, заведующий кафедрой онкологии; главный специалист по клинической онкологии и реабилитации 

199106, Санкт-Петербург, 21-линия В.О., д. 8а; 198255, Санкт-Петербург, пр. Ветеранов, д. 56 

7/9 Universitetskaya Emb., St. Petersburg 199034; 56 Veteranov Ave., St. Petersburg 193318

orlova_rashida@mail.ruhttps://orcid.org/0009-0008-9533-2863ЛебедеваЛ. Н.LebedevaL. N.

кандидат медицинских наук; врач-онколог онкологического химиотерапевтического отделения (противоопухолевой лекарственной терапии) № 13 

198255, Санкт-Петербург, пр. Ветеранов, д. 56 

56 Veteranov Ave., St. Petersburg 193318

lebedevaln2012@yandex.ruhttps://orcid.org/0009-0005-6219-5258ТарасенкоС. В.TarasenkoS. V.

врач-рентгенолог отделения лучевой диагностики №3 Санкт-Петербургского государственного бюджетного учреждения здравоохранения «Городской клинический онкологический диспансер»

 198255, Санкт-Петербург, пр. Ветеранов, д. 56

56 Veteranov Ave., St. Petersburg 193318

mrsvt20@yandex.ruСПб ГБУЗ «Городской клинический онкологический диспансер»РоссияSt. Petersburg City Clinical Oncology DispensaryRussian FederationФГБОУ ВО «Санкт-Петербургский государственный университет»; СПб ГБУЗ «Городской клинический онкологический диспансер»РоссияSt. Petersburg State University; St. Petersburg City Clinical Oncology DispensaryRussian Federation202425012025237985Copyright © Сарматова А.С., Орлова Р.В., Лебедева Л.Н., Тарасенко С.В., 20252025Сарматова А.С., Орлова Р.В., Лебедева Л.Н., Тарасенко С.В.Sarmatova A.S., Orlova R.V., Lebedeva L.N., Tarasenko S.V.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.oncocase.ru/jour/article/view/34

Миозит на фоне терапии ингибиторами контрольных точек — крайне редкое нежелательное явление. Но высокий уровень летальности, возможная комбинация с другими фатальными осложнениями, миокардитом и миастенией гравис, являются мотивацией для активного выявления и  лечения миозита. К  ведению пациента необходимо привлекать невролога и ревматолога. В большинстве случаев эффективно назначение глюкокортикостероидов. Однако в настоящее время недостаточно данных о патогенезе миозита и алгоритмах лечения стероид-рефрактерных вариантов. Представлен клинический случай развития миозита с включениями у пациента, получавшего комбинированную иммунотерапию анти-CTLA4 и анти-PD-1 препаратами.

Immune checkpoint inhibitor-associated myositis is an extremely rare adverse event. However, the high level of mortality, the possible combination with other fatal complications, myocarditis, and myasthenia gravis, serve as motivation for the active detection and treatment of myositis. The management of the patient should involve a neurologist and a rheumatologist. In most cases, the administration of glucocorticoids is effective. Nevertheless, there is currently insufficient data on the pathogenesis of myositis and the treatment algorithms for steroid-refractory variants. A clinical case of the development of inclusion-body myositis in a patient receiving combined immunotherapy with antiCTLA4 and anti-PD-1 agents is presented.

иммуноопосредованный миозитмиозит с включениямиревматологические иммуноопосредованные нежелательные явленияингибиторы контрольных точеккомбинированная иммунотерапия ингибиторами CTLA4 и PD-1immune checkpoint inhibitor-related myositisinclusion body myositisneurologic immune-related adverse eventscheckpoint inhibitorscombined immunotherapy with CTLA4 and PD-1 inhibitorsАвторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.The authors declare no conflict of interest.ReferencesЛитвиненко И.В., Живолупов С.А, Бардаков С.Н. и др. Воспалительные миопатии: патогенез, клиника, диагностика, лечение // Вестник Российской военно-медицинской академии. 2015. Т. 3, № 1. С. 217–226.Litvinenko I.V., Zhivolupov S.A., Bardakov S.N. et al. Inflammatory myopathies: pathogenesis, clinical picture, diagnosis, treatment. Bulletin of the Russian Military Medical Academy, 2015, Vol. 3, No. 1, pp. 217–226 (In Russ.)Wang D.Y., Salem J.E., Cohen J.V. et al. Fatal Toxic Effects Associated With Immune Checkpoint Inhibitors: A Systematic Review and Meta-analysis // JAMA Oncol. 2018. Dec 1. Vol. 4, No. 12. Р. 1721–1728. doi: 10.1001/jamaoncol.2018.3923.Wang D.Y., Salem J.E., Cohen J.V. et al. Fatal Toxic Effects Associated With Immune Checkpoint Inhibitors: A Systematic Review and Meta-analysis // JAMA Oncol. 2018. Dec 1. Vol. 4, No. 12. Р. 1721–1728. doi: 10.1001/jamaoncol.2018.3923.Allenbach Y., Anquetil C., Manouchehri A. et al. Immune checkpoint inhibitor-induced myositis, the earliest and most lethal complication among rheumatic and musculoskeletal toxicities // Autoimmun Rev. 2020. Aug; Vol. 19, No. 8. Р. 102586. doi: 10.1016/j.autrev.2020.102586.Allenbach Y., Anquetil C., Manouchehri A. et al. Immune checkpoint inhibitor-induced myositis, the earliest and most lethal complication among rheumatic and musculoskeletal toxicities // Autoimmun Rev. 2020. Aug; Vol. 19, No. 8. Р. 102586. doi: 10.1016/j.autrev.2020.102586.Kottschade L.A., Fazer-Posorske C., Schwecke A.J., Triple M syndrome: implications for hematology-oncology advanced practice providers // Clinical Journal of Oncology Nursing. 2023. Vol. 27, No. 5. Р. 463–467. https://doi.org/10.1188/23.CJON.463-467.Kottschade L.A., Fazer-Posorske C., Schwecke A.J., Triple M syndrome: implications for hematology-oncology advanced practice providers // Clinical Journal of Oncology Nursing. 2023. Vol. 27, No. 5. Р. 463–467. https://doi.org/10.1188/23.CJON.463-467.Yang H., Ding Z., An Z. et al. Immune checkpoint inhibitor related myositis: an observational, retrospective, pharmacovigilance study // Expert Opinion on Drug Safety, 1–6. https://doi.org/10.1080/14740338.2024.2343023.Yang H., Ding Z., An Z. et al. Immune checkpoint inhibitor related myositis: an observational, retrospective, pharmacovigilance study // Expert Opinion on Drug Safety, 1–6. https://doi.org/10.1080/14740338.2024.2343023.Pathak R., Katel A., Massarelli E. et al. Immune Checkpoint Inhibitor-Induced Myocarditis with Myositis/Myasthenia Gravis Overlap Syndrome: A Systematic Review of Cases // Oncologist. 2021 Dec. Vol. 26, No. 12. Р. 1052–1061. doi: 10.1002/onco.13931.Pathak R., Katel A., Massarelli E. et al. Immune Checkpoint Inhibitor-Induced Myocarditis with Myositis/Myasthenia Gravis Overlap Syndrome: A Systematic Review of Cases // Oncologist. 2021 Dec. Vol. 26, No. 12. Р. 1052–1061. doi: 10.1002/onco.13931.Palaskas N., Lopez‐Mattei J., Durand J.B. et al. Immune checkpoint inhibitor myocarditis: pathophysiological characteristics, diagnosis, and treatment // J. Am. Heart Assoc. 2020. Vol. 9. e013757.Palaskas N., Lopez‐Mattei J., Durand J.B. et al. Immune checkpoint inhibitor myocarditis: pathophysiological characteristics, diagnosis, and treatment // J. Am. Heart Assoc. 2020. Vol. 9. e013757.Anquetil C., Salem J.E., Lebrun-Vignes B. et al. Immune Checkpoint Inhibitor-Associated Myositis: Expanding the Spectrum of Cardiac Complications of the Immunotherapy Revolution // Circulation. 2018 Aug 14. Vol. 138, No. 7. Р. 743–745. doi: 10.1161/CIRCULATIONAHA.118.035898.Anquetil C., Salem J.E., Lebrun-Vignes B. et al. Immune Checkpoint Inhibitor-Associated Myositis: Expanding the Spectrum of Cardiac Complications of the Immunotherapy Revolution // Circulation. 2018 Aug 14. Vol. 138, No. 7. Р. 743–745. doi: 10.1161/CIRCULATIONAHA.118.035898.Boutros A., Bottini A., Rossi G. et al. C. Neuromuscular and cardiac adverse events associated with immune checkpoint inhibitors: pooled analysis of individual cases from multiple institutions and literature // ESMO Open. 2023. Feb. Vol. 8, No. 1. Р. 100791. doi: 10.1016/j.esmoop.2023.100791.Boutros A., Bottini A., Rossi G. et al. C. Neuromuscular and cardiac adverse events associated with immune checkpoint inhibitors: pooled analysis of individual cases from multiple institutions and literature // ESMO Open. 2023. Feb. Vol. 8, No. 1. Р. 100791. doi: 10.1016/j.esmoop.2023.100791.Longinow J, Zmaili M, Skoza W et al. Immune checkpoint inhibitor induced myocarditis, myasthenia gravis, and myositis: A single-center case series // Cancer Med. 2023. Feb. Vol. 12, No. 3. Р. 2281–2289. doi: 10.1002/cam4.5050.Longinow J, Zmaili M, Skoza W et al. Immune checkpoint inhibitor induced myocarditis, myasthenia gravis, and myositis: A single-center case series // Cancer Med. 2023. Feb. Vol. 12, No. 3. Р. 2281–2289. doi: 10.1002/cam4.5050.Shelly S., Triplett J., Pinto M. et al. Immune checkpoint inhibitor-associated myopathy: a clinicoseropathologically distinct myopathy // Brain Communications. 2020. Vol. 2, Issue 2, fcaa181, https://doi.org/10.1093/braincomms/fcaa181.Shelly S., Triplett J., Pinto M. et al. Immune checkpoint inhibitor-associated myopathy: a clinicoseropathologically distinct myopathy // Brain Communications. 2020. Vol. 2, Issue 2, fcaa181, https://doi.org/10.1093/braincomms/fcaa181.Guidon A.C., Burton L.B., Chwalisz B.K. et al. Consensus disease definitions for neurologic immune-related adverse events of immune checkpoint inhibitors // Journal for ImmunoTherapy of Cancer. 2021. Vol. 9. e002890. doi: 10.1136/jitc-2021-002890.Guidon A.C., Burton L.B., Chwalisz B.K. et al. Consensus disease definitions for neurologic immune-related adverse events of immune checkpoint inhibitors // Journal for ImmunoTherapy of Cancer. 2021. Vol. 9. e002890. doi: 10.1136/jitc-2021-002890.Pinal-Fernandez I., Quintana A., Milisenda J.C. et al. Transcriptomic profiling reveals distinct subsets of immune checkpoint inhibitor induced myositis // Ann. Rheum. Dis. 2023. Jun. Vol. 82, No. 6. Р. 829–836. doi: 10.1136/ard-2022-223792.Pinal-Fernandez I., Quintana A., Milisenda J.C. et al. Transcriptomic profiling reveals distinct subsets of immune checkpoint inhibitor induced myositis // Ann. Rheum. Dis. 2023. Jun. Vol. 82, No. 6. Р. 829–836. doi: 10.1136/ard-2022-223792.Проценко С.А., Баллюзек М.Ф., Васильев Д.А. и др. Практические рекомендации по управлению иммуноопосредованными нежелательными явлениями // Практические рекомендации RUSSCO, часть 2. Злокачественные опухоли. 2023. Т. 13. С. 213–252. doi: 10.18027/2224-5057-2023-13-3s2-2-213-252.1Protsenko S.A., Ballyuzek M.F., Vasiliev D.A. et al. Practical recommendations for the management of immune-mediated adverse events. Practical recommendations RUSSCO, part 2. Malignant tumors, 2023, Vol. 13, pp. 213–252 (In Russ.)Haanen J., Obeid M., Spain L. et al. Management of toxicities from immunotherapy: ESMO Clinical Practice Guideline for diagnosis, treatment and follow-up // Ann. Oncol. 2022. Dec. Vol. 33, No. 12. Р. 1217–1238. doi: 10.1016/j.annonc.2022.10.001.Haanen J., Obeid M., Spain L. et al. Management of toxicities from immunotherapy: ESMO Clinical Practice Guideline for diagnosis, treatment and follow-up // Ann. Oncol. 2022. Dec. Vol. 33, No. 12. Р. 1217–1238. doi: 10.1016/j.annonc.2022.10.001.Thompson J.A., Hutchinson F., Schneider B. et al. Management of Immunotherapy-Related Toxicities NCCN Guidelines Version 1.2024 Available at: https://www.nccn.org/professionals/physician_gls/pdf/immunotherapy.pdf (12/07/2023).Thompson J.A., Hutchinson F., Schneider B. et al. Management of Immunotherapy-Related Toxicities NCCN Guidelines Version 1.2024 Available at: https://www.nccn.org/professionals/physician_gls/pdf/immunotherapy.pdf (12/07/2023).

The authors declare that there are no conflicts of interest present.